WHIM-синдром: обзор литературы и описание двух собственных клинических наблюдений в одной семье

WHIM-синдром (бородавки, гипогаммаглобулинемия, инфекции и миелокатексис) — редкое генетическое заболевание, связанное с активирующими герминальными мутациями в гене, кодирующем хемокиновый рецептор CXCR4. WHIM-синдром проявляется нейтропенией, лимфопенией, инфекциями и дегенеративными изменениями...

Full description

Saved in:
Bibliographic Details
Main Authors: Мария Викторовна Марченко, Ю. Н. Кузнецов, А. В. Лапина, И. А. Михайлова, Т. А. Быкова, Т. С. Щеголева, В. В. Байков, А. Д. Кулагин
Format: Article
Language:Russian
Published: Practical Medicine Publishing House 2024-02-01
Series:Клиническая онкогематология
Subjects:
Online Access:https://bloodjournal.ru/index.php/coh/article/view/3
Tags: Add Tag
No Tags, Be the first to tag this record!
_version_ 1850040726714318848
author Мария Викторовна Марченко
Ю. Н. Кузнецов
А. В. Лапина
И. А. Михайлова
Т. А. Быкова
Т. С. Щеголева
В. В. Байков
А. Д. Кулагин
author_facet Мария Викторовна Марченко
Ю. Н. Кузнецов
А. В. Лапина
И. А. Михайлова
Т. А. Быкова
Т. С. Щеголева
В. В. Байков
А. Д. Кулагин
author_sort Мария Викторовна Марченко
collection DOAJ
description WHIM-синдром (бородавки, гипогаммаглобулинемия, инфекции и миелокатексис) — редкое генетическое заболевание, связанное с активирующими герминальными мутациями в гене, кодирующем хемокиновый рецептор CXCR4. WHIM-синдром проявляется нейтропенией, лимфопенией, инфекциями и дегенеративными изменениями зрелых нейтрофилов с миелоидной гиперплазией костного мозга (миелокатексисом). У некоторых пациентов выявляются гипогаммаглобулинемия, персистирующие бородавки на коже, в области наружных половых органов, встречаются и другие локализации, а также наблюдаются врожденные пороки сердца. В настоящей работе проведен всесторонний анализ генетических основ, патофизиологии, клинической манифестации, диагностики и возможностей лечения WHIM-синдрома. Приводится описание двух собственных клинических наблюдений в одной семье.
format Article
id doaj-art-40f464f678574e5983036ed93ca57fee
institution DOAJ
issn 1997-6933
2500-2139
language Russian
publishDate 2024-02-01
publisher Practical Medicine Publishing House
record_format Article
series Клиническая онкогематология
spelling doaj-art-40f464f678574e5983036ed93ca57fee2025-08-20T02:56:01ZrusPractical Medicine Publishing HouseКлиническая онкогематология1997-69332500-21392024-02-0116110.21320/2500-2139-2023-16-1-14-26WHIM-синдром: обзор литературы и описание двух собственных клинических наблюдений в одной семьеМария Викторовна Марченко0Ю. Н. Кузнецов1А. В. Лапина2И. А. Михайлова3Т. А. Быкова4Т. С. Щеголева5В. В. Байков6А. Д. Кулагин7НИИ детской онкологии, гематологии и трансплантологии им. Р.М. Горбачевой, ФГБОУ ВО «Первый Санкт-Петербургский государственный медицинский университет им. акад. И.П. Павлова» Минздрава России, ул. Льва Толстого, д. 6/8, Санкт-Петербург, Российская Федерация, 197022НИИ детской онкологии, гематологии и трансплантологии им. Р.М. Горбачевой, ФГБОУ ВО «Первый Санкт-Петербургский государственный медицинский университет им. акад. И.П. Павлова» Минздрава России, ул. Льва Толстого, д. 6/8, Санкт-Петербург, Российская Федерация, 197022НИИ детской онкологии, гематологии и трансплантологии им. Р.М. Горбачевой, ФГБОУ ВО «Первый Санкт-Петербургский государственный медицинский университет им. акад. И.П. Павлова» Минздрава России, ул. Льва Толстого, д. 6/8, Санкт-Петербург, Российская Федерация, 197022НИИ детской онкологии, гематологии и трансплантологии им. Р.М. Горбачевой, ФГБОУ ВО «Первый Санкт-Петербургский государственный медицинский университет им. акад. И.П. Павлова» Минздрава России, ул. Льва Толстого, д. 6/8, Санкт-Петербург, Российская Федерация, 197022НИИ детской онкологии, гематологии и трансплантологии им. Р.М. Горбачевой, ФГБОУ ВО «Первый Санкт-Петербургский государственный медицинский университет им. акад. И.П. Павлова» Минздрава России, ул. Льва Толстого, д. 6/8, Санкт-Петербург, Российская Федерация, 197022НИИ детской онкологии, гематологии и трансплантологии им. Р.М. Горбачевой, ФГБОУ ВО «Первый Санкт-Петербургский государственный медицинский университет им. акад. И.П. Павлова» Минздрава России, ул. Льва Толстого, д. 6/8, Санкт-Петербург, Российская Федерация, 197022НИИ детской онкологии, гематологии и трансплантологии им. Р.М. Горбачевой, ФГБОУ ВО «Первый Санкт-Петербургский государственный медицинский университет им. акад. И.П. Павлова» Минздрава России, ул. Льва Толстого, д. 6/8, Санкт-Петербург, Российская Федерация, 197022НИИ детской онкологии, гематологии и трансплантологии им. Р.М. Горбачевой, ФГБОУ ВО «Первый Санкт-Петербургский государственный медицинский университет им. акад. И.П. Павлова» Минздрава России, ул. Льва Толстого, д. 6/8, Санкт-Петербург, Российская Федерация, 197022 WHIM-синдром (бородавки, гипогаммаглобулинемия, инфекции и миелокатексис) — редкое генетическое заболевание, связанное с активирующими герминальными мутациями в гене, кодирующем хемокиновый рецептор CXCR4. WHIM-синдром проявляется нейтропенией, лимфопенией, инфекциями и дегенеративными изменениями зрелых нейтрофилов с миелоидной гиперплазией костного мозга (миелокатексисом). У некоторых пациентов выявляются гипогаммаглобулинемия, персистирующие бородавки на коже, в области наружных половых органов, встречаются и другие локализации, а также наблюдаются врожденные пороки сердца. В настоящей работе проведен всесторонний анализ генетических основ, патофизиологии, клинической манифестации, диагностики и возможностей лечения WHIM-синдрома. Приводится описание двух собственных клинических наблюдений в одной семье. https://bloodjournal.ru/index.php/coh/article/view/3WHIM-синдромCXCR4бородавкигипогаммаглобулинемияинфекциимиелокатексис
spellingShingle Мария Викторовна Марченко
Ю. Н. Кузнецов
А. В. Лапина
И. А. Михайлова
Т. А. Быкова
Т. С. Щеголева
В. В. Байков
А. Д. Кулагин
WHIM-синдром: обзор литературы и описание двух собственных клинических наблюдений в одной семье
Клиническая онкогематология
WHIM-синдром
CXCR4
бородавки
гипогаммаглобулинемия
инфекции
миелокатексис
title WHIM-синдром: обзор литературы и описание двух собственных клинических наблюдений в одной семье
title_full WHIM-синдром: обзор литературы и описание двух собственных клинических наблюдений в одной семье
title_fullStr WHIM-синдром: обзор литературы и описание двух собственных клинических наблюдений в одной семье
title_full_unstemmed WHIM-синдром: обзор литературы и описание двух собственных клинических наблюдений в одной семье
title_short WHIM-синдром: обзор литературы и описание двух собственных клинических наблюдений в одной семье
title_sort whim синдром обзор литературы и описание двух собственных клинических наблюдений в одной семье
topic WHIM-синдром
CXCR4
бородавки
гипогаммаглобулинемия
инфекции
миелокатексис
url https://bloodjournal.ru/index.php/coh/article/view/3
work_keys_str_mv AT mariâviktorovnamarčenko whimsindromobzorliteraturyiopisaniedvuhsobstvennyhkliničeskihnablûdenijvodnojsemʹe
AT ûnkuznecov whimsindromobzorliteraturyiopisaniedvuhsobstvennyhkliničeskihnablûdenijvodnojsemʹe
AT avlapina whimsindromobzorliteraturyiopisaniedvuhsobstvennyhkliničeskihnablûdenijvodnojsemʹe
AT iamihajlova whimsindromobzorliteraturyiopisaniedvuhsobstvennyhkliničeskihnablûdenijvodnojsemʹe
AT tabykova whimsindromobzorliteraturyiopisaniedvuhsobstvennyhkliničeskihnablûdenijvodnojsemʹe
AT tsŝegoleva whimsindromobzorliteraturyiopisaniedvuhsobstvennyhkliničeskihnablûdenijvodnojsemʹe
AT vvbajkov whimsindromobzorliteraturyiopisaniedvuhsobstvennyhkliničeskihnablûdenijvodnojsemʹe
AT adkulagin whimsindromobzorliteraturyiopisaniedvuhsobstvennyhkliničeskihnablûdenijvodnojsemʹe